Time to challenge the spurious hierarchy of systematic over narrative reviews?
www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6001568/
オンラインで2018年4月16日に公開
Trisha Greenhalgh,corresponding author 1 Sally Thorne, 2 and Kirsti Malterud 3
キーポイント
- システマティックレビューは、一般的に二次研究のエビデンスの想定される階層において、ナラティブレビューよりも上位に位置づけられている。
- 我々は、システマティックレビューとナラティブレビューは異なる目的を持ち、補完関係にあると考えるべきだと主張する。
- 従来のシステマティックレビューは、狭い範囲の質問に対応し、データを要約することが主な役割であった。
- ナラティブレビューは、解釈と批評を行い、理解を深めることに主に貢献する。
1. 背景
BMC Medical Research Methodology誌に掲載された最近の論文では、主要な生物医学雑誌5誌におけるレビューのうち、システマティック（ナラティブではなく）なものの割合を比較している2。システマティックレビューは、ナラティブレビューに比べて、(i)研究課題が絞られている可能性が高い、(ii)方法論が明確である、(iii)偏りが少ない、という点で優れていると著者は考えている。
この姿勢は、システマティックレビューを実施する際に、明示的かつ監査可能な品質基準を用いているコクラン共同計画の存在意義を反映したものであり、重厚な方法論ハンドブック3,多数のツールやチェックリスト4,5,構造化報告基準6を生み出した。
しかし，主要な医学雑誌には，焦点を絞った研究課題，方法論のセクション，研究の選択と分析方法に関する記述を欠いた臨床トピックレビューが定期的に掲載されている（例えば，7，8，9を参照）。これらのナラティブレビューは、一般的に、その分野の著名人を意図的に採用することで専門家の意見を取り入れている（例：「この委員会の目的は、幅広い分野の専門家の参加により、最も強力なエビデンスベースを提供することである。.」-1953ページ、強調追加8）。専門家の経験と判断によって作られたレビューは、しばしば信頼できないものとみなされる（「eminence-based」は侮蔑的な言葉である）。しかし、EBMの古典的な定義では、「現在の最良のエビデンスを意識的、明示的、かつ賢明に利用すること」とされている。(71ページ、強調)10という古典的な定義は、証拠の選択と解釈における判断の重要な役割を示唆している。
つまり、システマティックレビューを優れたものと定義する二次研究で想定されるエビデンスの「ヒエラルキー」11と、一部の主要学術誌が最先端の（つまり専門家主導の）ナラティブレビューと見なしているものとの間に、乖離が生じているように見えるのだ。これは、システマティックレビューの形式が普遍的なゴールドスタンダードとして誤って定義されていることと、「ナラティブレビュー」という言葉がしばしば誤解され、誤って適用され、不当に退けられていることが原因の一つであると考えている。
コクランの意味でのシステマティックレビューは、エビデンスの特定、評価、統合に高度な技術的アプローチを用い、一般的に（必ずではないが)他の形態のエビデンスよりも無作為化対照試験や過去のシステマティックレビューを優先している 11。これは、特に、特定のターゲットグループにおいて特定の病気をどのように治療するかという非常に具体的な質問に答えることが主な目的である場合には、まったく適切であるかもしれない。
しかし、診療所の医師、病棟の看護師、地域のソーシャルワーカーは、健康状態、文化的背景、病気、苦しみ、資源など、多種多様な患者と出会うことになる12。また、政策立案の場に集う人々は、必要性の重さ、異なる治療法の地域での入手可能性、個人的な証言、世論の強さ、予算の現実など、複数の関心事を抱えている。このような複雑な状況に関連する研究エビデンスを意味のある形で統合するためには、査読者は、(i)幅広い知識源と知るための戦略を取り入れ、(ii)創造性と判断力を用いて複数レベルの解釈を行わなければならない12, 13。
我々は、ウィトゲンシュタインを引き合いに出して、データを必要とするパズルや問題（この場合、従来のシステマティックレビューと必要に応じてメタアナリシスが望ましい方法である）と、明確化と洞察を必要とする問題（この場合、既存の文献のより解釈的で議論的な統合が必要である）とを区別した過去の著者と同じ考えを持っている14, 15。
以下では、システマティックレビューとナラティブレビューの長所、限界、概念的な混乱を探る。システマティックレビューとは何か，ナラティブレビューとは何か，そしてこれらの異なる種類のレビューを競合的あるいは補完的なものと見なすべきか，という3つの質問について検討する。
2. システマティックなレビューとは？
コクラン流のシステマティックレビューの特徴は、あらかじめ決められた構造化された方法を用いて、絞り込まれたリサーチクエスチョンに答えるために、研究結果を検索、選別、選択、評価、要約することである3,16。レビューの対象は非常に限定されており，品質基準も厳しく設定されている．通常、最初の検索で特定された何百、何千もの潜在的な研究は、査読者がそれらの集合的な意味を検討し始める前に、ほんの一握りにまで絞り込まれる。
このように、「システマティック」という言葉は、決して「高品質」と同義ではない。むしろ、「システマティック」とは、焦点が絞られていること、網羅的な検索が行われていること、排除率が高いこと、解釈的な統合手法ではなく技術的な統合手法が重視されていることを特徴とする一連の方法論であると考えることができる。
レビューの質を、検索、包含・除外基準の適用、抽出データの表の作成、効果量の数学的な合計などの作業の熱心さと混同することで（例えば、論文の明言されていない仮定や考察の部分の批判的な分析のレベルではなく)著者の適格性基準を満たした狭い範囲の研究結果を集約したシステマティックレビューの普及につながっていると考えている17。18, 19 このような研究は、特に、臨床的に有意な効果が統計的にも有意であるかどうかを追加のメタ分析で確認した場合、価値を付加することがある20。しかし、「システマティックレビュー」という用語によって、データの集合体が知識階層の中で実際に値する以上の特権的な地位を主張することがある11。
我々は、コクランとキャンベル共同計画におけるシステマティックレビューの科学が、より広範な基礎研究と方法論を包含するように進化していることを認識しており、質問された内容と調査された文脈に準拠した証拠のサンプリング、評価、合成のための推奨手順を備えている。このように、「システマティック」という形容詞は、あらかじめ定義された特定のツールやチェックリストの厳格な遵守や、無作為化試験の優位性を意味するのではなく、方法の透明性と適切性という点で、より広い意味を持つようになってきている（例えば、Lewin et al 21,Petticrew et al 22,Pluye et al 23,24,25による方法論的研究を参照）。しかし、これらのアプローチはいずれも、最初に定義された比較的狭い範囲の質問に答えることに焦点を当てており、経験的データの抽出、集計、要約に主眼を置いている。
3. ナラティブ・レビューとは何か？
ナラティブレビューは、解釈と批評を伴う学術的な要約である。原理や手順は、システマティックレビューの古典的な方法論とは異なるかもしれないが、（その場しのぎや不注意という意味で）非体系的なものではなく、目的、方法、文脈に応じて、確かに体系的な方法で行われ、提示されることがある。
メタアナリシスを伴う従来のシステマティックレビューは、確率的な（典型的にはベイズ的な）真実を扱い、主に予測を助けるための一般化可能な「事実」を作り出すことに関係している。対照的に、ナラティブレビューでは、もっともらしい真実を扱う。その目的は、専門家仲間の聴衆を納得させる、情報に基づいた知恵に基づく権威ある議論である。そのためには、物語的レビューの著者は、基礎となる証拠（一次研究を含むがこれに限定されない）と、レビューの結論を伝えるためにこれらの証拠がどのように引き出され、どのようにまとめられたかの両方を、文章の中で忠実に表現しなければならない。
解釈論的レビューは、「verstehen」（解釈的理解を生み出すプロセス）という概念を参照点としている14。これは、データセットの特定の要素（この場合は個々の一次研究）をより広範な研究の文脈の中で批判的に考察することによって得られる、継続的に深まる洞察力を利用している。体系的な検索方法や包含・除外基準を用いて参照研究を定義する場合もあれば，そうでない場合もあるが，理論的理解を深める目的で，定義されたサンプルに関連した誘導と解釈という本質的な作業に主眼を置いている17。現実主義レビューでは、特定のメカニズム（例えば、仲間の影響）が特定の結果（例えば、禁煙）をもたらす状況（例えば、喫煙に対する社会的な不承認が高い場合）とそうでない状況（例えば、喫煙が洗練されていることの証として広く見なされている文化）があるという「生成的な因果関係」を考慮する27。メタ・ナラティブ・レビューは、異なる時期に発表された研究結果を比較するのではなく、思考の発展段階において、異なる学術コミュニティの中でどのようにアイデアが盛り上がったり衰退したりしたかを見極めるための批判的考察を行うものである（「イノベーションの拡散」という言葉が、異なる学術分野でどのように定義され、検討されたかという初期の例を参照29）。
このようなナラティブレビューの形態はそれぞれ、（質的研究における一次研究を組み合わせるための他の専門的なアプローチとともに30,31)高度に体系化された分析と統合のプロセスを通じて、レビュープロセスから生じる理解を形成することが期待される明確なレンズを反映している。また、ナラティブレビューには、統合的32, 33や批判的34といった、より一般的なスタイルも含まれており、前者は臨床雑誌のナラティブレビューで一般的に採用されているアプローチである。これらのアプローチはすべて、対象となるテーマだけでなく、そのテーマが特定の方法で研究されてきた理由、そのテーマについて知っていることに関して様々な解釈がなされてきたこと、そして臨床現場に情報を提供している、あるいは提供する可能性のある知識ベースの性質について、我々の理解を深める上で重要な役割を果たしている。
解釈学的レビュー、リアリスト・レビュー、メタ・ナラティブ・レビューには、明確な方法論があり、その質を判断するための基準が認められているため、このようなアプローチを（広義の）システマティック・レビューのカテゴリーに含める学者は少数派である。しかし、私たちは、これらの手法に基づいたレビューが「システマティックではない」という理由でジャーナル編集者にリジェクトされた経験がある。また、ナラティブレビューのための「ハウツー」ガイドが登場していることも注目すべき点である。これらのガイドは（私たちの見解では誤解を招く恐れがあるが)明確な検索戦略から始め、一次研究の厳格な包含・除外基準を定義するなどの作業に慎重に取り組むようレビューアに求めている35, 36。つまり、システマティックレビューとナラティブレビューの境界は曖昧であり、論争の的となっている。
4. システマティックかナラティブか、システマティックかつナラティブか？
「システマティック（systematic）」と「高品質」（そして「ナラティブ（narrative）」と「低品質」）との混同は、二次研究における方法論の混濁に大きな役割を果たしている。この暗黙のエビデンスヒエラルキー（またはピラミッド）は、徹底的な検索、広範な除外、数学的平均化といった機械的プロセスを、思慮深く、深く、批判的に反省するアイデアへの関与のプロセスよりも高めている。ナラティブレビューでは思考と解釈が重視されるため、「エビデンスベース」ではなく「エビデンスインフォームド」という言葉を使う著者もいる15, 37。
システマティックレビューのトレーニングは、検索、ソート、組み入れ基準のチェック、抽出されたデータの集計、「大平均」と信頼区間の生成といった技術的なタスクに長けた世代の学者を生み出してきた。「システマティックレビュー」という言葉が、利用可能な研究の厳密に定義されたサブセットの中で発見された共通点のみを優遇する限り、私たちは興味をそそられるべき素晴らしい多様性とバリエーションを見失う危険性がある。システマティック・レビューは、そのような学問的側面を排除することで、私たちの知識体系を大きく歪める可能性がある。システマティックレビューが特定のタイプの質問に答えるための理想的なアプローチである場合もあるが、熟慮された解釈的な批判的考察がないと、そのような製品は空虚で誤解を招きやすく、潜在的に有害なものとなってしまう。
システマティックレビューはナラティブレビューよりもバイアスが少ないという議論は、バイアスとは何を意味するのかという疑問を投げかける。バイアスとは疫学的な概念であり、グループ間の客観的な比較を歪めるものを指す。14, 17, 29, 37, 39 研究プロセスのこのような側面についての体系的で透明性のある考察と共有は、解釈的研究の科学的な質を高める。
「系統的な」レビュー技術が二次研究のバイアスを排除できるかどうかは、いずれにしても疑問だ。質問や調査結果の妥当性よりもバイアスからの解放を優先させることは、トピックがどのように組み立てられているか、どの質問を探究すべきかが自明であると誤って想定している。ノルウェーの政策立案に情報を提供するために国立知識センターが作成したシステマティックレビューの最近のレビューでは、ほとんどの場合、エビデンスベースは関連する政策課題のほんの一部しか扱っていないことが示された40。より一般的には、システマティックレビューの科学は、商業的利益やその他の利益相反によってますます歪められており、様々な品質チェックリストのボックスにチェックを入れているにもかかわらず、不必要、誤解を招く、または党派的なレビューにつながっているという証拠が増えている。
ナラティブレビューに対する正当な批判は、特定の視点を強化するためにエビデンスを「チェリーピック」する可能性があるというものだ。しかしこれは、ナラティブレビューの担当者が、将来どの研究プログラムに資金を提供すべきかという問題を含め、重要な政策課題に関連するものに目を向けて、慎重かつ目的意識を持って証拠を選択しているという反論と照らし合わせる必要がある。私たちは、ナラティブレビューの出来不出来を認める一方で、このようなレビューが過小評価されていることが、研究の無駄遣いの大きな原因になっていると考えている。知識、無知、不確実性の状態を明確に示したトピックの解釈的な概要がない場合、研究費は重要性が低く、すでに答えが出ていることが多い問題に注ぎ込まれ続けることになる40。
この原則は、私たちのうちの1人による心不全の遠隔医療に関する最近の解釈的レビューに示されている。このレビューでは、システマティック・レビューのシステマティック・レビューが7件、何百もの一次研究を対象としたシステマティック・レビューが32件（17件のメタアナリシスを含む)さらに6件のメガトライアルが確認されたが、そのほとんどすべてが、さらなる研究（遠隔医療の効果の大きさを確立することを目的とした、さらに多くの無作為化試験で同じ狭い問題を扱う）が必要であると結論づけられてた。その中には、心不全に関連する合併症や社会的決定要因の複雑さと変化、心不全患者の多様な経験と優先順位、心不全管理の指針としてのup-titrationの疑問点、遠隔医療プログラムの導入に関連する組織、規制、政策レベルの複雑さなどが含まれていた。このレビューは以下のように結論づけている。「心不全に対する遠隔医療の導入が限られているのは、臨床的、専門的、制度的に複雑な原因があり、すでに混雑している文献にテクノロジーオンとテクノロジーオフの無作為化試験を追加しても解明されそうにない。自然主義的な研究デザイン、社会的・組織的な理論の適用、社会技術的な原理に基づいた新しいサービスモデルの共同設計に基づいた、別のアプローチが提案されている」（156ページ）。
5. おわりに
多くの著者やジャーナル編集者がよく知っているように、ナラティブレビューはシステマティックレビューの悪い従兄弟ではなく、異なった、そして潜在的に補完的な奨学金の形態である。システマティックレビューの限界が十分に認識されていないことや、ある分野の理解を深めるためにナラティブレビューを実施・利用する機会を逃していることは、狭くて刺激のない研究課題を正当化し、永続させ、研究の無駄を助長する危険性がある。私たちは、政策立案者や臨床医（エビデンスに基づいた意思決定を求めているが、二次的エビデンスの偽りの階層に誘惑されている可能性がある)研究委託者（将来のエビデンスベースの生成を形成する意思決定者）に対し、ナラティブレビューに現在与えられている低い地位を再評価することを求める。