Effectiveness of hospital clowns for symptom management in paediatrics: systematic review of randomised and non-randomised controlled trials

www.bmj.com/content/371/bmj.m4290

2020年10月13日に受理

要旨

目的

急性および慢性疾患で入院した小児および青年の様々な症状群に対するホスピタルピエロの有効性に関する無作為化比較試験および非無作為化比較試験のエビデンスを評価すること。

デザイン

無作為化比較試験および非ランダム化比較試験のシステマティックレビュー。

データソース

Medline、ISI of Knowledge、Cochrane Central Register of Controlled Trials、Science Direct、Scopus、American Psychological Association PsycINFO、Cumulative Index to Nursing and Allied Health Literature、Latin American and Caribbean Health Sciences Literature。

研究の選択

無作為化および非無作為化比較試験は、以下の適格基準を用いてピアレビューされた：急性疾患または慢性疾患で入院した小児および青年、病院のピエロの使用を標準的なケアと比較した研究、入院中の小児および青年の症状管理に対する病院のピエロの効果を評価した研究を一次アウトカムとした。

データの抽出と合成 2 人の研究者が独立して研究をスクリーニングし、データを抽出し、バイアスのリスクを評価した。方法論的評価は、Jadadスケール、Cochrane risk-of-bias tool for randomised controlled trials（RoB 2）改訂版、非ランダム化比較試験のためのrisk of bias in non-randomised studies（ROBINS-I）ツールを用いて、2人の研究者が独立して評価した。

結果

24件（n=1612）の研究がデータ抽出と解析のための包含基準を満たした。ほとんどの研究は無作為化比較試験（n=13）であった。最も頻繁に分析された症状は不安（n=13）で、次いで痛み（n=9)心理的および感情的反応および知覚された幸福感（n=4)ストレス（n=4)がんに関連した疲労（n=3)および泣き声（n=2）であった。5件の研究では、バイオマーカー（主にコルチゾール）を用いて、病院のピエロに続くストレスまたは疲労の転帰を評価した。ランダム化比較試験（n=11;85%）のほとんどは何らかの懸念があると評価され、2件の試験はバイアスのリスクが高いと評価された。ほとんどの非ランダム化対照試験（n=6;55%）は、ROBINS-Iツールによると、バイアスのリスクは中程度と評価された。研究では、病院のピエロの存在下で、親が同席していてもしていなくても、病院のピエロに同席していた子供や青年は、様々な医療処置中の不安が有意に減少し、心理的適応が改善したと報告された（P<0.05）。慢性的な条件を評価した3つの研究では、ストレス、疲労、痛み、苦痛（P<0.05）の有意な減少と病院のピエロの介入のための好ましい結果を示した。

結論

これらの知見は、医療処置中、術前の麻酔導入時、慢性疾患のルーチンケアの一環としての病院ピエロの存在が、いくつかの症状群を管理するための有益な戦略である可能性を示唆している。さらに、病院のピエロは、標準的なケアのみを受けた人と比較して、急性および慢性疾患を持つ入院した子供や青年の心理的なウェルビーイングを向上させるのに役立つかもしれない。

序論

科学的文献は、ウェルビーイング、自信、心理的プロセスを回復と治療への反応の要因として検証しており、これらの利点は宿主の免疫反応への影響と関連している可能性がある123 。78910111213 1980 年代に北米でホスピタルピエロが登場して以来、世界の急性期病院やリハビリテーション病院を中心に小児科医療の現場で普及してきた14 。

182122 1つの研究では、病院のピエロが小児科病棟に滞在したり、侵襲的な処置や麻酔を伴う小手術を受けたりする子どもたちのストレスや不安を軽減する上で実質的な役割を持っていたと結論付けているだけでなく、その両親にも18.18。別の研究では、手術直前の子供の心理的苦痛を軽減するために病院のピエロの強い効果を確認した。21 手続きを受けている子供の不安に対するピエロの有効性を評価した最後の研究では、ピエロは子供の不安を軽減するように見えることが示唆された。しかし、含まれている研究のバイアスのリスクが高く、エビデンスの質が非常に低いことを考えると、これらの結果は慎重に検討されるべきである22 。これまでの同様の研究は急性期の状態のみに焦点を当てており、あるレビューではバイアスのリスク分析のための特定のツールが欠如していた。

このシステマティックレビューでは、様々な小児科病院の設定で小児および青年のいくつかの症状クラスター（急性および慢性疾患を含む）に対するホスピタルピエロの有効性について、無作為化および非無作為化対照試験から得られたエビデンスを評価した。試験の質は、最近改訂されたコクランのリスクオブバイアスツール（RoB 2）23と方法論的評価ツールROBINS-I（介入の非ランダム化研究におけるバイアスのリスク）24によって評価された。

病院のピエロとは何か？

病院ピエロとは何か？ピエロは、与えられた公衆を楽しませるために演劇的な生産（多くの場合、パントマイムスタイルで）と奇想天外な、鮮やかな色の衣装を使用してコミカルなパフォーマーである。病院の設定では、病院のピエロは通常、また、病院ピエロやピエロケアプログラムとして知られている治療ピエロプログラムの一部である。病院での道化の最初の近代的な記録は、1908年9月にパリの新聞『Le Petit Journal』に掲載されたもので、ロンドンの病棟での道化師と子供たちのイラストが一面に描かれていた（図1）25 。1980 年代半ばには、北米では病院での道化の 2 つのモデルが独立して生まれた：米国ニューヨーク市で生まれた道化師と、カナダのマニトバ州で生まれたチャイルドライフプログラムの中で活動する治療用道化師である。現在、多くの病院クラウンプログラムがオーストラリア、26 ニュージーランド、27 アメリカ、15 イギリス、14 カナダ、15 イスラエル、28 南アフリカ、29 香港、1415 ブラジル、30 ベラルーシ、14 ヨーロッパの数カ国、1415 そしてインドで運営されている。

図 1　1908 年 9 月号のパリの新聞『Le Petit Journal』の表紙に描かれた病院のピエロのイラスト25

一般的に、ピエロ・ドクターは、音楽、ジャグリング、即興、マジック、ストーリーテリング、人形劇などの技術を用いて、入院中の子供や青少年を楽しませることで、医療の補完的な形を提供しているが、一部の病院では大人の訪問も行っている141525。141525 道化師は、高い適応力、感受性、注意力を持ち、それぞれの患者、状況、医療処置に合わせて道具箱を調整している。笑いは最高の薬である “という諺があるように、ユーモアの癒しの力は、入院患者の心理社会的ニーズに対処し、感情表現とエンパワーメントをサポートするためにピエロの医師によって使用されている。病院での道化は多くの国で発展を続けており、ユーモアの研究、遊びの研究、笑いの生理的健康効果に関する研究も行われている。

方法

このシステマティックレビューは、PRISMA（システマティックレビューおよびメタアナリシスの優先報告項目）ガイドラインに従って報告されている。このシステマティックレビューは、Cochrane Handbook for Systematic Reviews of Interventions, version 5.1.0の方法を使用した。さらに、研究プロトコルは、PROSPERO（CRD42018107099）に登録されているPRISMAプロトコル33のガイダンスを使用して作成され、他の場所で発表されている34。

検索戦略と試験の選択

検索戦略は、PRISMAに従って研究選択前に練り上げられ、実施された32 。PICOS戦略（母集団、介入、比較、結果、研究デザイン）を用いて3536 、利用可能な文献のシステマティックレビューを実施するために以下の質問をした。”入院中の小児・青年の症状管理に対する病院のピエロの効果は？”34 医学図書館員の協力を得て、以下の電子データベースを用いて包括的なシステマティック検索を行った（1947年の開始から 2020年2月29日まで）。Medline (Medical Literature Analysis and Retrieval System Online)、ISI of Knowledge、Cochrane Central Register of Controlled Trials、Science Direct、SciVerse Scopus、American Psychological Association PsycINFO、Cumulative Index to Nursing and Allied Health Literature (CINAHL)、Latin American and Caribbean Health Sciences Literature (LILACS)である。検索を言語や日付に限定しなかったのは、収量の低下を避け、代表性と一般化の可能性を高めるためである。また、検索で見つかった研究の参照リストを精査し、追加の関連論文を探した。

上記の電子データベースに加えて、他の情報源（例：Google Scholar、SciELO）や臨床試験記録サイト（例：ClinicalTrials.gov、Brazilian Clinical Trials Registry (ReBEC)）を利用して二次検索を行った。検索で検索された最終的な論文リストは、追加すべき関連研究を特定するために手動で分析された。査読付きで、PICOS戦略に基づく適格性基準を満たしている言語で発表された論文を含めた。

• 母集団(P): 急性疾患または慢性疾患のために入院した小児および青年。
• 介入（I）：病院のピエロの介入を受ける
• 比較（C）：病院のピエロのレセプトをケアの標準と比較した場合
• アウトカム（O）：主要アウトカムとして、入院中の小児および青年の症状群に対する病院のピエロの効果を評価した。
• 研究デザイン（S）：無作為化比較試験または非無作為化比較試験。

文献レビュー、学位論文、論文、論説、プロトコル研究、臨床ガイドラインなどの非一次文献はすべて除外した。

最初に、各データベースで管理された記述子（MeSH用語、CINAHL見出し、PsycINFOシソーラス、DeCS-Health Science Descriptorsなど）とその同義語（キーワード）の存在を確認した。検索語をブール演算子の “AND “と “OR “で結合した。 “373839その後、MeSH用語とフリーテキストの単語を組み合わせた検索戦略を用いた（例：「（子供 OR 子供、入院 OR 青年 OR 青年、入院 OR 小児科） AND（ピエロ医師 OR ピエロ介入 OR ピエロ OR 治療中のピエロ OR 病院のピエロ） AND（症状 OR 情緒症状 OR 行動症状 OR 症状クラスター OR 神経心理学的症状 OR 神経心理学的症状のクラスター OR 不安 OR ストレス、心理学的 OR 苦痛 OR 心理学的影響）」）。

検索戦略と研究の選択は、2人のレビュアー（LCL-JとEB）によって独立して行われた。この選択の後、3 人目のレビュアー（ETN）は、各論文の包含・除外、および矛盾する決定について、前のレビュアーとの間で分析を行い、コンセンサスを得る責任を負った。第三のレビュアーの選択後、選択された論文の参考文献をレビューするために手動検索が行われた。さらに、本システマティックレビューの各スクリーニング段階におけるコーダ間の一致度を測定するために、Cohen’s ĸを使用した。書誌ソフトウェアEndNote（www.myendnoteweb.com/）を使用して、すべての文献を保存、整理、管理し、体系的かつ包括的な検索を確保した。

データ抽出と品質評価

2 人の研究者（LCL-J と EB）が独立して、データベースから検索されたすべての文献のタイトルと要旨を分析し、「含む」「可能性がある」「除外する」の 3 つのグループに分けた。査読者の意見が一致しない場合、論文は再評価された。意見の相違が続く場合は、3人目の査読者（ETN）が最終決定を行った。標準化された書式を用いて、40414243 2 人の著者（LCL-J と EB）が独立してデータを抽出し、必要に応じて研究の著者に以下の 4 つの分野の明確化を要請した。

• 研究の特定（論文タイトル、ジャーナルタイトル、ジャーナルインパクトファクター、著者、研究の国、言語、出版年、研究の実施機関（病院、大学、研究センター、単一機関、多施設研究)利益相反、研究のスポンサーシップ
• 方法論的特徴（研究デザイン、研究目的、研究質問、または仮説、標本の特徴（例：標本サイズ、年齢、人種、 ベースラインの特徴)群と対照、募集方法と研究完了率、記載された追跡期間、有効な測定方法、統計解析と調整）。
• 主な所見と臨床への示唆
• 結論

ほとんどの研究では関連性や効果の尺度が報告されていないため、データは各アウトカムの平均と標準偏差、推論統計の結果（ほとんどが二変量解析)それぞれの信頼区間とP値（実験群と対照群の比較）に基づいて抽出され、報告された。

無作為化比較試験の方法論的質は、無作為化比較試験のエビデンスの質を分類するために広く用いられているJadadスケール44によって評価された。Jadadスケールのスコアは0～5の範囲である。3より低いスコアの研究は低質とみなされ、3以上のスコアの研究は高質に分類される44。

ランダム化試験における5つの領域（ランダム化プロセス、意図した介入からの逸脱、結果データの欠落、結果の測定、報告された結果の選択）から生じるバイアスのリスクを評価する改訂版コクランツールであるRoB 2,23を用いて、試験の内部妥当性とバイアスのリスクをレビューした。我々は、ドメインアルゴリズムに基づいて各領域にバイアスのリスク（低リスク、多少の懸念、高リスク）を付与し、 記載された基準で総合的な判断（低リスク、多少の懸念、高リスク）を行った23 。意見の相違は第三のレビュアー（ETN）が解決した。24 このツールは、時系列的に並べられた7つのバイアスドメイン（介入前、介入時、介入後）を通してガイドされており、ドメインレベルの解釈とバイアスのリスクに関する全体的な判断は、低、中、重、重のいずれかに分類されている。

24 対象となる試験の方法論の質については、3 人の独立したレビュアー（LCL-J、EB、ETN）が評価を行った。24 3人の独立したレビュアー（LCL-J、EB、ETN）が適格試験の方法論の質を評価した。

データの合成と分析

RoB 2によると、各領域のバイアスのリスク判定には、バイアスのリスクが低い、懸念がある、バイアスのリスクが高いという分類がある。判定は、シグナリング質問への回答に基づいて行われ、要約される。RoB 2には、シグナリング質問への回答を各ドメインのバイアスのリスク判定に対応付けるアルゴリズムも含まれている23 。この研究は、(1)この結果についてすべてのドメインでバイアスのリスクが低い（バイアスのリスクが低い)(2)この結果について少なくとも1つのドメインで懸念があるが、どのドメインでもバイアスのリスクが高くない（懸念がある)または(3)この結果について少なくとも1つのドメインでバイアスのリスクが高いか、または複数のドメインで結果の信頼性を大幅に低下させるような方法で懸念がある（バイアスのリスクが高い）と判断することができる。また、全体的なバイアスのリスクは、一般的にいずれかの領域のバイアスのリスクが最悪であることにも対応している。しかし、複数のドメインでバイアスのリスクに何らかの懸念があると判断された研究は、全体的にバイアスのリスクが高いと判断される可能性がある23。

グローバルなROBINS-Iの判定は、以下のように体系化され、定義されている。

• 23 グローバルなROBINS-Iの判定は体系化され、以下のように定義されている：バイアスのリスクが低い：この研究は、この領域に関してよく実施された無作為化試験に匹敵する（この研究はすべての領域でバイアスのリスクが低いと判断される
• 中等度のバイアスのリスク：この研究はこの領域に関しては無作為化されていない研究としては健全であるが、十分に実施された無作為化試験と比較することはできない（すべての領域において低または中等度のバイアスのリスクがあると判断される）。
• 重大なバイアスのリスク：その研究は、この領域でいくつかの重要な問題を抱えている（その研究は、ほとんどの領域でバイアスのリスクが低いか中程度であると判断されるが、少なくとも1つの領域ではバイアスのリスクが深刻である）。
• 致命的なバイアスのリスク：その研究はこの領域では問題が多すぎて有用なエビデンスを提供できない（その研究は少なくとも1つの領域で致命的なバイアスのリスクがあると判断される）。
• 情報なし：この領域のバイアスのリスクについての判断材料となる情報がない（アウトカムのバイアスの重要な領域の1つ以上に情報が不足している）。

症状クラスターの転帰は、症状の発生、重症度、苦痛の3つの次元すべてを測定した45 。主要アウトカムは、入院中に小児または青年が経験した症状群の程度を考慮することによって測定された。一次アウトカムには、入院中に何らかの症状群を有する小児または青年の数、およびそれぞれの症状について有効な尺度で測定された小児または青年が経験した症状群の程度が含まれた。副次的転帰尺度は、急性疾患または慢性疾患を有する小児または青年の数、および提供されたケアに満足した小児または青年の数であった。

評価されたほとんどの研究では、方法論的にかなりの違いが見られた（すなわち、サンプルサイズ、データ収集スキーム、追跡調査の時間点、症状群の種類、症状の重症度と発症（急性または慢性））。そのため、結果はあまりにも異質であり、メタアナリシスには適さないものであった。

患者と公衆の関与

患者は本研究の設計および開発に直接関与していない。これはシステマティックレビューであるため、参加者の募集は行われなかった。この研究の結果を患者コミュニティに知らせるための普及計画には、電子ニュースレター、プレスリリース、ソーシャルメディア、Companhia do Riso（The Laugh Company）のウェブサイトを通じた普及が含まれる。Companhia do Risoは、学生が主導し、サンパウロ大学リベイラオプレト看護大学のサンパウロ大学がサンパウロ大学リベイラオプレト医学部総合病院小児科と共同で開発し、推進している病院の道化プログラムである30。これらの研究成果は、エンドユーザーだけでなく、大学病院の意思決定者（つまり、看護管理者や事務スタッフ）にとっても有用である。これらの研究結果は、エンドユーザーだけでなく、大学病院の意思決定者（看護管理者や事務職員）にも役立つであろう。

結果

検索結果

データベース検索の結果、131件の研究が得られたが、Google Scholar、Scientific Electronic Library Online、臨床試験登録（例：ClinicalTrials.gov、ReBEC)および選択した一次論文の参考文献を手動で検索した結果、さらに5件の研究が含まれていた。エンドノートのスクリーニングにより、14件の重複が判明した。除外基準に基づく最初のスクリーニングでは、ほとんどの研究（n=91）を除外した。31件のフルテキストの適格性と批判的評価の後、24件がデータ抽出と質的合成のための包含基準を満たした（1612人の小児および青年を含む）。図2に検索プロセスの概要を示す。

図2　PRISMA（システマティックレビューおよびメタアナリシスの好ましい報告項目）に従って選択された研究のフローチャート。

32 Medline=Medical Literature Analysis and Retrieval System Online (Pubmed経由)、APA PsycINFO=American Psychological Association Psychology Information、LILACS=Latin American and Caribbean Health Sciences Literature、CINAHL=Cumulative Index to Nursing and Allied Health Literature、CENTRAL=Cochrane Central Register of Controlled Trials、ReBEC=Brazilian Registry of Clinical Trials、SciELO=Scientific Electronic Library Online

 

含まれている研究の特徴

ほとんどの研究は無作為化比較試験（n=13）で、残りの研究は非無作為化比較試験（n=11）であった。464748495051525354555657585960616263646566676869 研究はイタリア（n=6)464852576164 イスラエル（n=7)47555658606267 ブラジル（n=3)636669 ポルトガル（n=2)5068 と、カナダ、54 コロンビア、65 デンマーク、51 ドイツ、53 韓国、59 スペインを含む 9 カ国で実施された。4647484950515253545556575859606163646566676869 すべての研究は単施設試験であり、ほとんどの研究は男女の患者（n=23）を対象としている。入院中の小児（2～12 歳）を対象とした研究は 14 件、4647484950525759606162636467 であり、残りの 10 件は入院中の小児と青年（13～18 歳）を対象とした研究であった。

不安が最も分析された症状（n=13)46474856575859606162646768,次いで痛み（n=9)525658596061626768,心理的・感情的反応、知覚されたウェルビーイング（n=4)50535468ストレス（n=4)51656669がん関連疲労（n=3)666869,泣き声（n=2）の順であった。 5160 8件の研究では、修正されたエール式術前不安尺度（Yale Preoperative Anxiety Scale）を用いて不安を評価した。636567 最近の2件の研究では、コルチゾール、αアミラーゼ、プロ炎症性サイトカイン、抗炎症性サイトカイン、マトリックスメタロプロテアーゼなどのバイオマーカーを用いて、心理的ストレスとがん関連疲労を評価した。

13 件の無作為化比較試験のうち、Jadad尺度（スコア 3）で高い方法論的質を示したのは 4 件の 52535661 のみであり、残りの 9 件の無作為化比較試験 464748515758606267 では Jadスコアが 1 または 2 であり、方法論的質が低いことが示された。改訂されたRoB2については、無作為化比較試験4647485253565758616267（n=11,85%）のほとんどが「懸念がある」と評価され、「バイアスのリスクが高い」と評価されたのは2件5160のみであった（図3,図4）。無作為化プロセスに起因するバイアスのリスクが低いと評価されたのは5件の無作為化比較試験4852536162（n=5,38%）のみであり、残りの無作為化比較試験4647515257586067（n=8,62%）では、この領域について懸念があると評価された。ほとんどの無作為化比較試験（n=9,69%）485253565758616267では、報告された結果の選択にバイアスのリスクが低いと評価された。

図3　RoB 2（Cochrane risk-of-bias tool for randomised trials 改訂版）に基づく無作為化比較試験の内部妥当性とバイアスのリスク評価、

 

 

図4　RoB2（改訂Cochrane risk-of-bias tool for randomised trials）23 のドメイン別にみた、無作為化対照試験のバイアスのリスクの割合

11の非ランダム化比較試験のうち、すべての領域でバイアスのリスクが低いと評価されたのは1つだけで、ROBINS-Iによると、6つの505964656869が中等度のバイアスのリスクを示し、449545563がROBINS-Iの分類によると、少なくとも1つの領域で重大なバイアスのリスクがあるため、重大なリスクを示した（ほとんどの領域では、バイアスのリスクが低いか中等度であったにもかかわらず、表1）。一般的に、非ランダム化比較試験のバイアス評価のリスクに関して、ROBINS-Iによると、重大な全体的なバイアスリスクの主な原因は、交絡バイアスのドメイン、被験者の選択、アウトカム測定のバイアスの弱点でした。

表1 バイアスの領域別に見た2人のレビュアー間のROBINS-Iのコンセンサス判断

調査	ロビンズ-I *ドメイン							全体的なロビン-私は判断します*
	交絡によるバイアス	参加者の選択におけるバイアス	介入の測定におけるバイアス	意図した介入からの逸脱によるバイアス	欠測データによるバイアス	結果の測定におけるバイアス	レポート結果の選択におけるバイアス
Meisel et al 2010 49	中程度	中程度	中程度	中程度	低	深刻	低	深刻
Fernandes et al 2010 50	中程度	中程度	低	低	低	中程度	低	中程度
Kingsnorth et al 2011 54	中程度	中程度	中程度	深刻	低	中程度	低	深刻
Tenerら2012 55	深刻	中程度	中程度	中程度	低	中程度	低	深刻
Yun et al 2015 59	低	中程度	低	低	低	低	低	中程度
サリバら、2016年63	中程度	深刻	低	低	低	深刻	低	深刻
Dionigi et al 2017 64	中程度	中程度	低	低	低	低	低	中程度
サンチェスら、2017年65	中程度	中程度	低	低	低	中程度	低	中程度
ロペス・ジュニオールら、2018年66	低	低	低	低	低	低	低	低
Arriaga et al 2020 68	低	中程度	低	低	低	低	低	中程度
ロペス・ジュニオールら、2020年69	低	中程度	低	低	低	低	低	中程度

入院中の小児・青年の症状クラスター管理のための病院ピエロ

12の研究464748565758596061626467では、介入の瞬間に親が同席しているかいないかに関わらず、病院のピエロを受けた小児や青年は、標準的なケアを受けた対照群と比較して、不安が有意に減少し、心理的適応が改善したと報告したり、痛みを伴う手技の前や麻酔導入時の術前室での不安スコアの増加が減少したことが示されている。ある研究では、病院のピエロと交流した子供たちは、対照群と比較して術前室での不安が有意に減少し、ポジティブな感情が増加したことが報告されている50。これらの患者では呼吸器症状が早期に消失し、拡張期血圧、呼吸回数、体温も対照群と比較して有意に低下した。異なる病態を持つ入院中の小児および青年を対象とした4件の研究63656669では、研究者らは、病院のピエロを行った後の唾液性コルチゾールのレベルが、介入前の測定値と比較して低下したことを報告している。しかし、別の研究では、ピエロ群の小児の術中血清コルチゾールレベルが対照群と比較して有意に上昇したことが示された（P<0.001）67。

56 さらに、斜視の日帰り手術を受けている小児で病院のピエロを受けた小児は、対照群に比べて手術後の痛みが少なかった（P<0.001）59。さらに、生殖器検査中の医療用ピエロの役割と心理的苦痛への影響を調査した1つの研究55では、心的外傷後ストレス障害症状尺度（PSS-I）で評価される標準的なケアを受けた対照群と比較して、小児および青年の痛み（P<0.05）と恐怖心（P<0.001）の減少が報告されている。

2件の研究5160では、ピエロがいると泣く期間が有意に短くなることが報告されている。他の3件の研究475354では、病院のピエロと交流した入院中の小児および青年は、対照群と比較して、自己申告による心理的ウェルビーイングの増加だけでなく、感情的な反応の改善が見られたと報告している。対照的に、ある研究49では、病院のピエロは対照群と比較して実験群では術後の不適応行動が統計的に有意に減少せず、子供の苦痛のレベルを減らすことができなかったことがわかった。

議論

主な所見

このシステマティックレビューでは、急性および慢性疾患で入院した小児および青年の症状クラスター管理に対する病院ピエロの有効性について、無作為化比較試験および非無作為化比較試験からのエビデンスを同定し、批判的に検討した。全体的に、私たちの調査結果は、病院のピエロは、急性だけでなく、慢性疾患を持つ入院中の子供や青年の心理的なウェルビーイングと感情的な反応を改善するために肯定的な効果を持っている可能性があることを示唆している。私たちの知る限りでは、小児入院患者の症状管理における病院のピエロの有効性について、急性・慢性疾患や入院中の症状群や負担を考慮し、バイアスのリスクを批判的に評価するための適切なツールを使用した、無作為化比較試験および非無作為化比較試験の最初の系統的レビューである。

我々のレビューでは無作為化比較試験（n=13）が優勢であったが、かなりの数の非無作為化比較試験（n=11）もすべての包含基準を満たしており、分析された。十分に実施されたランダム化比較試験は、そのデザインが測定された交絡変数と測定されていない交絡変数の両方をコントロールしていることから、介入を評価するためのゴールドスタンダードであることに変わりはない。7071 しかしながら、非ランダム化対照試験は近年指数関数的に増加しており、これらの研究はサンプルサイズが大きく、追跡期間が長く、交絡バイアスをコントロールするための分析アプローチが進歩している7273 。

非ランダム化比較試験の全体的な質を評価するために、ドメイン固有の欠陥の深刻度を特定し、分類するには、ROBINS-Iのような適切なツールを使用する必要がある2476 。これらの所見は、介入の非ランダム化比較試験のための新しいコクランのバイアスリスクツールの信頼性と使いやすさを評価した最近の研究と一致している。

他の研究との比較

我々の結果は、医療処置中のピエロの関与は、恐怖、痛み、および侵襲性の症状を軽減することを示している。これらの結果は、以前のレビュー182122や、侵襲的な診察中のピエロの存在が、子どもと親の苦痛の症状467778と子どもの身体的苦痛のレベルを減少させたという他の研究と一致している79。

また、病院のピエロの介入を受けたグループは、標準的なケアを受けた対照群に比べて、不安度が有意に低く、心理的な適応（特に術前室と麻酔導入時）も良好であった。この知見は、医療用ピエロの存在が、術前室での不安レベルや小手術に関連する苦痛の軽減に寄与していることを示す先行研究と一致している。

手術や集中治療中の病院のピエロの影響は、小児科のサンプルで最も頻繁に研究されていた。これらの条件での研究では、入院や手術の経験がもたらすマイナスの影響が減少し、主に小児や青年だけでなく介護者の不安が軽減されるなど、有望な知見が示されている4650578488。他の経験的研究では、皮膚アレルギー検査58,静脈穿刺89,静脈カテーテル挿入56,ボツリヌス毒素注射5190,または繰り返しの痛みを伴う処置を必要とする再入院など、侵襲的な医療処置や潜在的に不安を誘発する処置の使用中に病院のピエロの効果が評価されている91。不安を誘発する可能性のある処置を受けている患者における病院のピエロのより広範な効果に焦点を当てたメタアナリシスでは、医療処置中の子供の不安に対する有効性も報告されている。

複数の疾患を持つ小児集団における病院ピエロの介入が好ましい結果を得ているにもかかわらず、がんなどの疾患についてはあまり研究が行われていない。我々の知る限りでは、これまでのところこの分野で実施された研究はほとんどなく、会議の議事録に報告された2件、9293件、パイロット研究66件、およびその他の4件の独自研究を含む63656769。パイロット研究66では、この研究に含まれていた骨肉腫の小児患者6人全員について、コルチゾールレベルの全体的な傾向が経時的に減少したことが報告されている。さらに、すべての患者で腫瘍壊死因子αのレベルの経時変化は同様のパターンであった。転移性骨肉腫患者では、病院のクラウン介入後1時間から9時間の間にマトリックスメタロプロテアーゼ9のレベルが低下し、13時間後には基底レベルに回復するという直線的な傾向が見られた。

2件のオリジナル研究6365では、介入前の測定値と比較して、病院ピエロ介入後の唾液コルチゾールのレベルが低下したことが報告されている。別の研究67では、対照群と比較して、化学療法中に病院のピエロの訪問を受けた患者は、落ち着きと幸福感の増加（P<0.05)疲労（P<0.05)痛み（P=0.004)苦痛（P=0.034）の減少が報告されたが、ピエロ治療群では血清コルチゾールのレベルが有意に上昇したことが示唆された。最後に、最新の研究69では、化学療法を受けている小児がん患者の心理的ストレスおよびがん関連疲労のレベルに対するピエロの介入の効果が評価された。研究者らは、心理的ストレスおよびがん関連疲労の合計レベルが、ピエロの介入後、ベースラインと比較して改善したことを明らかにした（それぞれP=0.003およびP=0.04）。この同じ研究では、ピエロ介入後、+1時間、+9時間、+13時間の収集時間点で唾液コルチゾールが有意に減少した（P<0.05）;しかしながら、αアミラーゼレベルは変化しなかったことが報告されている69。

全体的に、化学療法を受けている小児の外来患者は、身体的な否定的な症状や否定的な感情のレベルが低いと報告されている666869 。

しかし、小児患者における治療関連の症状や否定的な感情は臨床現場では依然として重要であり、がんの診断や治療への適応が困難であることから、患者の治療のアドヒアランスや回復過程を低下させる原因となっている可能性がある。

症状クラスターの構成、一貫性、安定性は、最適な評価ツール（長いか短いか)最も臨床的に関連性の高い症状の次元（有病率と重症度または苦痛の原因)クラスターを導出するための最適な分析方法、症状クラスターを定義するための最適な統計的カットオフポイント、最適な評価のタイミングなど、様々な測定要因によって大きく異なる。

さらに、これまでの研究では、医療処置中に経験した介護者の不安と子どもの苦痛との間に正の関係があることが報告されている（50102103）。

システマティックレビューでは、治療アドヒアランスに関する研究において、参加者の年齢が重要な因子であることが報告されている。107 したがって、自己報告式の質問票は、古い研究ほど思春期には有利ではないかもしれないが、このようなツールを使って感情や症状をより高い妥当性で表現する傾向がある。

しかし、レビューされた非ランダム化比較試験の1つ49では、ピエロとの相互作用が子どもの苦痛に影響を与えないことが明らかになった。この矛盾は方法論的な理由によるものと考えられる。第一に、心理的苦痛は顔面情動尺度を用いて測定されたが、これは最年少の子どもの苦痛を測定するには感度と信頼性が不十分であった可能性がある。第二に、本研究では、病院のピエロとの交流はわずか7分間であり、末っ子の関与を確保するには十分な時間ではなかった可能性がある。さらに、この研究では、顔面情動尺度を適用する研究者が研究の条件に盲目ではなかったことを考えると、ROBINS-Iによると、測定結果のドメインに深刻なバイアスがあった（ROBINS-Iの他の6つのドメインはバイアスのリスクが低いか中等度と評価されているが）。

病院のピエロの役割は、患者、その両親、さらにはスタッフの利益のために、ユーモア、笑い、遊びを提供することである。

クーロフォビア（ピエロの恐怖）は、最初の1980年代に報告された。よく定義された恐怖症であるにもかかわらず、その有病率を決定するか、または一般人口におけるその意味を理解することを目的とした研究はわずかである。同様に、この恐怖症はがん患者ではほとんど研究されていない。しかし、これまでの研究では、病院のピエロが広く普及しているものの、一部の子供たちは病院のピエロに恐怖を感じていることが示されている111。大人もまた、ピエロが怖いと苦痛を感じていることを発見することを報告している111。

最近の横断的な研究では、入院中の小児1160人を対象に、対人恐怖症の有病率を調べることを目的とした。この研究では、病院のピエロ恐怖症の有病率は1.2%で、女性患者（85.7%）に有意な有病率があることが報告されている111。一般的な恐怖や不安（例えば、見知らぬ人への恐怖）は、生後8ヶ月から 1歳半頃に経験する。したがって、ピエロへの恐怖を報告している子供の多くが若年者であったことは驚くべきことではない111 。

研究の長所と限界

このレビューに含まれている研究のほとんどは、急性期診断を有する小児および青年を対象に実施されたものである;慢性疾患を評価した少数の研究では、一連の急性期診断を一緒に考慮に入れており、これらの研究ではバイアスが大きくなっている。我々は、どの患者プロファイルがこの種の介入から最も利益を得られるかを特定するために、この因子を個別に調査するのがよいと提案している。RoB 2で方法論的に評価した場合、ほとんどのランダム化比較試験では、全体的なバイアスのリスクについていくつかの懸念があると評価された（n=11;85%）ため、結果の信頼性に疑問が生じ、結果の外部妥当性が損なわれた。

もう一つの限界は、データ収集の方法、フォローアップ時間、参加者のグループ分け、症状群の不均一性、症状の重症度と発症（急性または慢性）に関する研究の不均一性であった。このため、定量的な評価は不可能であった。したがって、小児患者の急性または慢性疾患に病院のピエロを使用した場合の効果が短期・中期から長期にわたって持続するかどうかを調べるために、新たな無作為化比較試験をより長く追跡調査して実施すべきであることを示唆している。このように、より多くの無作為化比較試験が必要であり、代表的なサンプルを用いて、バイアスのリスクが低い試験が必要である。

これらの限界にもかかわらず、本レビューでは、小児患者の症状クラスターに対する病院のピエロの有効性について、無作為化および非無作為化比較試験から膨大なエビデンスを収集し、批判的に評価しているため、文献の重要なギャップに注目している。我々の知見はまた、小児科の入院中の心理的適応を改善するための補完的な治療法の継続的な調査を支持するものである。

14 入院が必要な小児や青年は、病気そのものや治療過程のため、医療システムや医療専門家にとって特別な課題である。

結論と研究の意味合い

我々の結果は、医療処置や麻酔導入時、慢性疾患の日常診療の一環として、病院のピエロとの交流が、いくつかの症状群を管理するための貴重な戦略であることを示している。さらに、病院のピエロは、標準的なケアを受けている人と比較して、急性および慢性疾患を持つ病院の子供や青年の心理的なウェルビーイングと感情的な反応の改善に貢献する可能性がある。病院ピエロは主観的な介入であるが、心理神経免疫学および生物行動学の研究者は、この介入を主観的な構成要素を超えて、すなわち内分泌および免疫学的バイオマーカーのプロファイルの変化に注目し始めている。しかし、このアプローチはまだ初期段階にあるため、これまでに内分泌および免疫学的バイオマーカーを調べた研究はわずかである。長期入院における症状群における病院のピエロの影響を評価し、臨床転帰やバイオマーカーとの相関関係を確立するためには、さらなる研究が必要である。今後の研究は、この介入の効果の根底にあるメカニズムを解明するのに役立つであろう。

もう一つの疑問は、親しみやすい見た目のピエロではないコスチュームを着た児童生活の専門家が、病院のピエロと同じかそれ以上の効果をもたらすかどうかということである。また、小児科の患者に同行する両親やフォーマルでインフォーマルな介護者の満足度や、同じ病院のピエロの介入が彼らの不安、疲労、ストレスレベル、および他の症状に何らかの影響を与えるかどうかを検討することも重要である。今後の研究では、小児患者における潜在的な対人恐怖症を調査することが望まれる。さらに、入院中の小児および青年における病院のピエロの効果のより包括的な評価は、よく実施された無作為化比較試験でより大きなサンプルサイズを使用し、がん患者や他の慢性疾患を持つ患者などの特定の集団を個別に考慮することによって達成することができる。

このトピックで既に知られていること

• 病院のピエロの介入は、急性期の状態や医療処置中の小児患者の転帰にプラスの効果があることが示されている。

この研究で追加されたもの

• このシステマティックレビューでは、1612人の小児および青年を対象とした24件の研究が含まれている。
• その結果、医療処置中、麻酔導入時、術前室、慢性的な状態（癌など）での病院のピエロとの交流は、標準的なケアを受けている対照群と比較して、入院中の子供や青年の症状群（例えば、不安、ストレス、痛み、疲労）を管理し、心理的適応を改善するために有益な戦略である可能性が示唆された。
• 病院のピエロは、急性または慢性的な条件を持つ病院の子供や青年の心理的なウェルビーイングと感情的な反応を改善するために貢献する可能性がある。